疑难病例大会诊肺包虫合并曲霉感染二例

肺包虫病常由棘球绦虫引起，是常见的地方病，而肺包虫合并曲霉感染国外文献多为个案报道。现将我院收治的2例肺包虫合并曲霉感染患者的临床资料整理并结合文献复习如下，为该类疾病的诊断和治疗提供参考。

例1

男，15岁，因为“咯血、咳嗽、咳痰3个月余”于年2月2日入院。3个月余前“上呼吸道感染”后出现痰中带血，多为血丝，咳嗽为非刺激性，多为黄色黏痰，体温低于38℃，服用“阿奇霉素和头孢菌素”无效。X线胸片示右下肺占位性病变，胸部CT示右肺下叶基底段类圆形阴影，约24mm×28mm大小，内有不规则透亮影，周边有毛刺，胸膜有牵拉，周围肺纹理粗乱，临近叶间胸膜增厚，纵隔未见肿大淋巴结（图1）。外院气管镜下表现无特殊，刷片细胞病理发现“高度可疑癌细胞”，未活检。血神经元烯醇化酶为17μg/L。病程中无盗汗及乏力等，食睡和大小便正常。出生于河南项城，10年前随父迁入新疆居住至今，无烟酒不良嗜好。母亲死于肝癌。入院体检：生命体征正常，发育正常，全身浅表淋巴结未及肿大，胸廓对称，双肺触觉语颤对称，双肺叩诊音清，右下肺呼吸音粗糙，双肺未闻及干湿性啰音。腹部平软，肝脾肋下未及。入院后血常规检查均未见异常，血包虫抗体阴性，痰3次抗酸染色和细菌培养无特殊发现，痰中未发现包虫虫体或头钩。考虑肺包虫病不能除外，转胸外科行右肺下叶楔形切除术，术中发现右肺下叶前基底段4cm×4cm×4cm肿块，中等硬度，表面光滑，切开肿块后发现完整包囊2层，内壁光滑，囊内无明显内容物，外囊与周围肺组织界限清。术后诊断：右肺下叶肺包虫病，病理诊断提示右肺下叶肺包虫病并曲霉感染（图2、图3、图4）。

图1例1，胸部X线和胸部CT示右下肺实性占位性病变，内有空泡

图2例2，胸部X线和胸部CT示左下肺实性占位性病变，内有空泡，波及胸膜

图3包虫外包囊壁可见蓝紫色的真菌菌丝，菌丝粗细均匀，有隔，分支呈45°角，符合曲霉形态　HE　低倍放大

图4包虫外包囊壁内可见品红色的真菌菌丝，菌丝粗细均匀，有隔，分支呈45°角，符合曲霉形态　PAS中倍放大

图5包虫外包囊壁内可见褐色的真菌菌丝，菌丝粗细均匀，有隔，分支呈45°角，符合曲霉形态　六胺银染色　中倍放大

例2

男，46岁，因“胸痛伴咯血2周余”于年4月10日入院。患者2年前患有“左肺包虫病，口服药物治疗后痊愈”，未随诊。2周前无明显诱因出现胸痛，以左下胸部明显，呼吸或咳嗽时加重，同时伴咯血，为痰中带血，伴有发热，体温为37.5～38.5℃，可自降至正常；伴有活动后胸闷等，静脉应用“头孢菌素”无效。X线胸片示左下肺软组织影，胸部CT示左下肺约34mm×28mm大小占位性病变伴左侧少量胸腔积液，内有空洞，纵隔未见肿大淋巴结（图5）。病程中无盗汗、乏力或食欲不振等，睡眠差，大小便正常。出生于河南周口，5年前迁住新疆居住至今。吸烟，吸烟指数为5包年。入院体检：生命体征稳定，发育正常，全身皮肤无淤点或出血点，全身浅表淋巴结未及肿大，胸廓对称，右下肺呼吸音低，双肺未闻及干湿性啰音。腹部平软，肝脾肋下未及。血、尿常规等检查无特殊。入院后血包虫抗体可疑阳性，痰抗酸染色未发现抗酸杆菌，痰3次细菌培养均发现烟曲霉生长。建议外科手术，家属医院手术，后电话随访病理结果示右肺包虫合并曲霉感染。

截至年11月，以“包虫和曲霉”为检索词通过万方医学数据库（—年）和中国期刊全文数据库（—年）进行文献检索，未见到相关报道。以“hydatidorechinococcosis和aspergillosisoraspergillus”为检索词通过PubMed检索系统进行检索，检索时间为年1月至年11月，共检索到50篇相关文献，排除肺包虫手术后遗留空腔继发曲霉感染后的病例，其中18篇[1,2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12,13,14,15,16,17,18]和本文相关，最早病例由Mulhall[1]报道；3篇[2,3,4]为病理回顾性分析，共报道6例，无确切的患者特征描述；余15篇共报道16例，年龄14～56岁，男12例，女4例，病程3周至1年；所有病例均为免疫正常患者，其中2例[5,6]患有糖尿病。除1例由CT引导下肺穿刺确诊外[5]，其余病例均由手术切除后经病理证实。

讨论

肺包虫病是细粒棘球蚴所致的肺包虫囊肿，属地方病，多见于我国西北部及川西高原等牧区，约75%发生于肝脏，发生于肺脏者占10%～15%；肺曲霉病为呼吸道真菌感染，多继发于肺部慢性空洞性疾病，如肺结核和支气管扩张等病变，而肺包虫合并曲霉感染者少见。

复习文献发现，发热、咳嗽及咯血为最常见的临床表现（各8例），其中发热多为低热；仅1例大量咯血[7]，其余多为痰中带血，尚无因咯血导致死亡的报道；胸痛常见（5例），胸部影像学检查提示可能因侵犯胸膜所致，而无侵犯胸壁的报道；其他尚有气短和呼吸急促（各1例）。结合胸部X线和（或）胸部CT报道，9例初步诊断考虑为肺包虫病；2例[5,8]经CT引导下经皮肺穿刺，其中1例[5]病理提示包虫合并曲霉感染。其余患者均经手术切除后根据真菌形态特点及特殊染色判断为肺包虫合并曲霉感染，仅有2例[6,9]手术标本真菌培养发现曲霉感染。4例患者术前给予甲苯哒唑等抗包虫治疗，但仅1例[1]在症状和影像学上显示好转；4例抗菌药物治疗，2例抗结核治疗，但均未见明显疗效。所有患者术前均未给予抗真菌治疗。8例进行痰细菌检查，其中1例[7]培养发现真菌，但怀疑因污染所致未行特殊处理；2例行气管镜检查，1例BALF细菌检查发现沙雷菌[4]，1例发现曲霉生长，同样怀疑污染而未给予处理[6]；手术患者术后标本病理均提示曲霉仅侵犯外包囊，而未侵犯内包囊；部分病例外囊和囊周围及相邻的肺组织提示有真菌侵犯。

本文例1临床症状为咯血、咳嗽及低热，例2咯血、低热及胸痛，可能与两种病原体同时感染有关；肺包虫病的症状与包囊大小及包囊是否破裂有关，例1手术切除后发现外囊完整，内囊无内容物，故考虑可能为曲霉侵犯局部肺组织引起。例1痰细菌检查无特殊，外院气管镜下表现无特殊，刷片细胞病理发现“高度可疑癌细胞”；例2痰培养发现烟曲霉生长，未行气管镜等检查。在目前所报道的肺包虫合并曲霉感染的病例中同样有痰或BALF中发现真菌或曲霉，但均认为是污染而未引起重视，未给予相应的处理[6,7]，可能因肺包虫和曲霉具有相似的临床表现和影像学特点（如新月征和晕轮征）[10]，从而无法明确。血清学抗体检查有一定的假阳性，是否用于鉴别诊断尚待观察。文献中仅有2例进行气管镜检查[4,6]，但均未明确诊断，故气管镜检查是否可作为诊断方法尚不清楚。因气管镜检查时可能导致包囊破裂，故是否行气管镜检查存在争议，本文例1经气管镜检查后未出现明显并发症。Deshmukh等[11]对14例初步诊断为肺包虫病的患者行气管镜检查，9例观察到包虫的白色发光膜状物，12例进行手术切除，术后发现9例包囊破裂。而气管镜检查后只有1例出现轻度皮疹，处理后好转，提示对怀疑肺包虫感染的患者进行气管镜检查是一种安全且重要的检查手段。

肺真菌感染多见于免疫功能缺陷或低下的患者，但目前报道的病例均为免疫功能正常者，且曲霉仅侵犯包虫外囊壁，故无确切解释，我们考虑可能为感染包虫后，局部免疫力降低和（或）肺结构发生改变而继发曲霉感染，是否和其他易引起真菌感染的机制类似尚待验证。

参考文献

[1]MulhallPP.Treatmentofarupturedhydatidcystoflungwithmebendazole[J].BrJDisChest,,74(3):–.

[2]KhanMA,DarAM,KawoosaNU,etal.Clinicalprofileandsurgicalout

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